长期误诊为肺隔离症,医生明察秋毫,判断是

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一、病史简介

患者，女，28岁

主诉

发现“肺隔离症”4年，反复胸闷气喘伴发热1月余

现病史

年，体检诊断为“肺隔离症”；

.3中旬，出现胸闷气喘伴发热，3.19医院，诊断“肺隔离症伴感染”；先后给予头孢吡肟、美洛西林钠舒巴坦钠、左氧氟沙星抗感染，阿斯美扩张气道，兰苏化痰等治疗，治疗过程中患者体温反复，治疗效果不佳；

.3.27医院，.03.30胸部增强CT：左下肺隔离症，伴感染。先后予莫西沙星+拉氧头孢，万古霉素+美罗培南+甲硝唑抗感染，反复发热未见明显缓解，后考虑药物热可能大，予泼尼松冲击后缓解。

.5.11就诊上海市公共卫生临床中心。

既往史

既往有桥本甲状腺炎病史，目前优甲乐50ug口服qd。否认高血压病史。否认肝炎病史。否认冠心病病史。否认哮喘史。

手术史：无手术及外伤史。

过敏史：无食物及药物过敏史。

体检与辅助检查

体格检查：

神清，精神可，浅表淋巴结无肿大，全身皮肤黏膜无黄染。两肺呼吸音粗，左下肺野湿罗音，腹软，移动性浊音（-），双下肢无浮肿，NS（-）。

.05.08血常规：白细胞计数11.57*10^9/L，红细胞计数4.66*10^12/L，血红蛋白测定g/L，血小板计数*10^9/L，中性粒细胞百分比86.5%，淋巴细胞百分比9.8%，中性粒细胞绝对数10.01*10^9/L。降钙素原：0.07。肝肾功能、电解质、凝血功能基本正常；HBsAg（-）；HCV、HIV、Anti-TP（-）。

.05.11胸部CT增强：左肺下叶肺隔离征，胸主动脉段（约胸9、10椎体水平）上下连续走行三支异常动脉为供血动脉，半奇静脉异常分支为引流静脉。

二、诊疗经过、治疗后随访情况

诊疗经过：经本院呼吸科、胸外科、介入科、影像科MDT讨论：该患者诊断不考虑为肺隔离症，考虑为异常体动脉供应左下肺基底段，可采用外科手术、血管腔内介入栓塞治疗。患者家属选择介入栓塞治疗，于.5.13行左下肺异常体动脉栓塞术，术后症状逐步好转于.5.18出院，术后定期随访未再发病。

.5.13行左下肺异常体动脉栓塞术（术中采用弹簧圈栓塞左肺下叶异常体动脉）

术后复查：.6.18胸部CT增强

术后复查：.9.12胸部CT

术后复查：.11.19胸部CT

三、讨论

异常体动脉供应左肺下叶基底段是一种极少见先天性疾病，指发自于主动脉的异常体动脉供应左肺下叶基底段，该段肺组织支气管及肺实质发育正常。与叶内型肺隔离症临床表现和影像学征象较为极为相似，故时常误诊为叶内型肺隔离症。异常体动脉供应左肺下叶基底段病因目前尚未明确，既往有学者认为该异常动脉是由胚胎期主肺动脉发育前供应肺胚芽的原始主动脉分支未退化残留而形成，好发于东亚人。该病曾命名为“叶内型肺隔离症（PryceⅠ型）”、“无肺隔离症的肺异常体动脉化”、“迷走动脉供应左肺”等。[1]

随着对这种疾病的认识逐渐加深，异常体动脉供应正常左下肺基底段是否归类于肺隔离症渐渐有了争议，国内外大部分学者认为异常体动脉供血左肺下叶基底段与典型叶内型肺隔离症并不相同[2-4]。从解剖基础上来说，肺隔离症为胚胎时期一部分肺组织与正常肺主体分离，单独发育并接受体循环动脉的异常动脉供血，所形成无呼吸功能囊性包块，隔离肺可有自己的支气管，但支气管不与正常支气管树相通。而异常体动脉供应正常左下肺基底段指起源于主动脉的异常动脉供应支气管树和肺实质均正常的左下肺基底段。

本病的病理生理基础为体动脉供应的肺组织充血，体循环的高压可增加肺血管床的压力和左心负荷，同时也增加肺循环量和压力而增加右心负荷，另外粗大的异常体动脉和增粗的引流静脉可压迫相邻支气管致气道不完全阻塞。本病可出现呼吸困难、胸闷气喘、胸痛、咯血、反复呼吸道感染、肺动脉高压及心力衰竭等症状，因此需要外科手术或血管腔内栓塞治疗。[5-6]

参考文献：[1].AkiraYamanaka,TakashiHirai,ToshioFujimoto,etal.Anomaloussystemicarterialsupplytonormalbasalsegmentsoftheleftlowerlobe[J].TheAnnalsofThoracicSurgery,,68(2).-.[2].KimCH,ChoeduH,HuhJK,etal.Therapeuticembolizationofsystemicarterialsupplytonormalbasalsegmentsoftheleftlowerlobeofthelung.[J].Respirology,,14(4).[3].虞栋,孙希文,揭冰,等.血管内栓塞治疗异常体动脉供应正常左下肺基底段[J].中华临床医师杂志(电子版).,(24).-.

[4].MitsunoriHiguchi,MasayukiChida,AtsushiMuto,etal.Anomaloussystemicarterialsupplytothebasalsegmentsofthelung.[J].Fukushimajournalofmedicalscience,,59(2).93-6.[5].TakashiMakino,YoshinobuHata,HajimeOtsuka,etal.Simultaneousresectionofbilateralanomaloussystemicsupplytothebasalsegmentsofthelungs:acasereport.[J].Journalofcardiothoracicsurgery,..

[6].YuDong,JieBing,JiangSen.TransarterialEmbolizationofAnomalousSystemicArterialSupplytoNormalBasalSegmentsoftheLung[J].CardiovascularInterventionalRadiology:AJournalofImaginginDiagnosisTreatment,,39(9).

四、专家点评

袁敏（上海市公共卫生临床中心教授）：该病例少见病，容易误诊为“肺隔离症”，异常体动脉供血左肺下叶基底段的异常供血动脉较肺隔离症更粗大。该患者因“反复胸闷气喘伴发热”就诊，常规内科治疗症状未缓解，因此需要外科手术或血管腔内栓塞治疗。外科手术通常对患者异常体动脉进行结扎，对病灶肺叶或肺段进行切除。Bruhlmann等年报道通过弹簧圈栓塞异常体动脉治疗异常体动脉供血左肺下叶基底段，取得了较好临床疗效。该病例采用血管腔内栓塞治疗后，症状逐步缓解并消失，术后随访未见复发，疗效确切。随着介入栓塞技术发展，介入手术因其创伤更小、恢复更快、疗效佳，治疗此类疾病逐渐被接受及认同。

五、作者介绍

周粟，上海市公共卫生临床中心/医院南院介入科副主任医师，上海市抗癌协会肿瘤微创治疗专委会青年学组委员、肿瘤影像专委会胸部学组委员，从事介入诊疗工作10余年，在肿瘤介入、综合介入等领域具备丰富的临床经验和解决疑难问题的能力。

主要特长：

1.肝癌等恶性实体肿瘤综合微创介入治疗（TACE、射频/微波消融术等）；

2.咯血、消化道出血等出血性疾病介入治疗；

3.梗阻性黄疸、肝硬化门脉高压相关并发症（顽固性腹水及脾功能亢进等）、体部良性病变（子宫肌瘤、肝血管瘤、囊肿、脓肿等）微创介入治疗；

4.体部疾病的医学影像诊断、影像引导下穿刺活检。

作者

周粟

点评专家

袁敏

审核

卢水华

编辑

姚珊

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